First Case Described in the Medical Literature: Male Urethral Sarcoidosis. Description of a Case and Review of the Literature

• Mikel Aizcorbe Gómez ^[1] ; Oskar Jon Estradé Suárez ^[1] ; Jose Luis Lozano Ortega ^[1] ; Antón Arruza Echevarría ^[1]
  1. [1] Hospital Universitario de Cruces, Plaza de Cruces, Barakaldo, Vizcaya, España
• Localización: Archivos españoles de urología, ISSN 0004-0614, Tomo 75, Nº. 5, 2022, págs. 476-479
• Idioma: inglés
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• Resumen
  • español

    Objetivo: Pese a que la sarcoidosis es una enfer- medad multisistémica que teóricamente puede afectar a casi cualquier órgano, no ha sido descrita en la literatura médica la presencia de sarcoidosis en uretra masculina. Presenta- mos el diagnóstico y tratamiento del primer caso masculino de sarcoidosis uretral.

    Método: Varón de 46 años en seguimiento por clínica miccional de vaciado al que se le diagnosticó de sarcoido- sis endobronquial durante el estudio preoperatorio para la realización de una uretrotomía interna. Tras la intervención presentó mejoría clínica durante un año. Ante el empeo- ramiento, se intentó repetir una nueva uretrotomía interna siendo esta imposible y decidiéndose realizar una biopsia.

    El informe anatomopatológico describió granulomas no ca- seificantes compatibles con sarcoidosis. Posteriormente se intentó un manejo médico y endoscópico de la sarcoido- sis uretral que no logró un adecuado control por lo que se derivó a la unidad de uretra compleja del Hospital Univer- sitario Cruces. Ante los hallazgos se decidió comenzar con inmunoterapia y posteriormente se realizó una uretroplastia con doble injerto de mucosa oral.

    Resultado: Durante el postoperatorio se mantuvo una sonda uretral durante dos semanas. Posteriormente se retiró tras la realización de una cistouretrografía miccional seri- ada donde no se apreciaba fuga urinaria permaneciendo el paciente con buena evolución hasta hoy en día.

    Conclusiones: La afectación uretral por sarcoidosis supone actuar ante una patología que de por sí es un reto terapéutico. Para un mejor control sintomatológico y re- ducir las recidivas parece necesario un abordaje doble me- diante un tratamiento sistémico farmacológico en combi- nación con tratamiento quirúrgico local

  • English

    Objective: Although the sarcoidosis is a multisystemic disease that theoretically can affect almost any organ, the presence of sarcoidosis in the male urethra has not been described in the medical literature. We present the first male case of urethral sar- coidosis.

    Method: A 46 years old male undergoing follow up due to lower urinary tract symptoms was diagnosed of endobronchial sar- coidosis during the preoperative study for internal urethrotomy. After surgery, he presented clinical improvement for one year.

    Given the worsening, a new internal urethrotomy was tried. As it was impossible due to complexity they took a biopsy of the urethra. The pathology report described non-caseating granulomas compatible with sarcoidosis. After that, medical and endo- scopic management of the urethral sarcoidosis was attempted. As it didn’t achieve an adequate control, the patient was derivate to the “complex urethral unit” of the Cruces University Hospital. Once it was valuated, it was decided to start immunotherapy and subsequently an urethroplasty with a double oral mucosa graft was performed.

    Outcomes: During the postoperative period, a urethral catheter was maintained for two weeks. It was removed after no urinary leakage was observed in de cystourethrography. After that the patient remains with good evolution until today.

    Conclusions: Urethral affectation by sarcoidosis is a therapeutic challenge itself. For a better symptom control and to reduce the recurrences, a dual approach using systemic treatment in combination with local surgical treatment seems necessary