Introduacción. Aunque la asociación entre cefalea y quistes de la glándula pineal se ha postulado en repetidas ocasiones, no se ha podido demostrar de forma precisa en qué consiste dicha relación.Sí es conocido el inicio o empeoramiento de las cefaleas por un quiste de la glándula pineal, sobre todo si este es de gran tamaño, o ha sangrado, debido a la afectación obstructiva en el tercer ventrículo, y la hidrocefalia secundaria producida.Caso clínico. Varón de 15 años, migrañoso desde los 6 años, que en los últimos días sufrió un empeoramiento brusco de sus cefaleas, tanto en frecuencia como en intensidad, sin un desencadenante conocido. Se le realizó un aresonancia magnética cerebral, que mostró un quiste gigante de la glándula pineal, con importante contenido hemático en su interior, el cual producía una hidrocefalia obstructiva.Se decidió intervenir quirurgicamente, con resección del quiste y la colocación de una válvula de derivación. Cómo resultado, seprodujo una importante mejoría de sus cefaleas, que se mantuvo durante un período de seis meses. Conclusión: Ante un agravamiento de una cefalea, en este caso migrañosa, sin causa aparente, se debe pensar en procesos secundarios, aunque pueden ser tan infrecuentes como el presentado.
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